乳腺肌纤维母细胞瘤是发生于乳腺实质的一种罕见良性梭形细胞肿瘤。该肿瘤具有广泛的形态学谱系，其中少见的形态变异容易被误诊为恶性肿瘤从而成为潜在诊断陷阱。本文报道1例伴有广泛不典型细胞和奇异型细胞的乳腺肌纤维母细胞瘤，通过总结其病理形态特征、免疫表型和文献复习提高对此类肿瘤的认识，避免误诊误治。.